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La leishmaniasis es una enfermedad parasitaria con múltiples manifestaciones clínicas. Es causada por varias especies de protozoos pertenecientes al género Leishmania, transmitida por la picadura de flebótomos hembra del género Lutzomyia. El hallazgo clínico más frecuente es la presencia de una lesión bien delimitada en el punto de picadura de un vector infectado. Se presenta el caso de un paciente de 23 años de edad procedente de área urbana, en el cual la enfermedad inició como una pequeña y única lesión papulosa del cuello, dolorosa, que aumentó de tamaño y sufrió ulceración, por lo que su aspecto podía ser compatible con otras entidades clínicas. El esclarecimiento de la historia clínico epidemiológica, permitió la indicación de un frotis para la identificación de Leishmania, cuyo resultado informó la presencia de 1 a 10 parásitos por campo, compatible con leishmaniasis. Se impuso tratamiento con Glucantime a dosis de 20 mg/kg/día durante 20 días obteniéndose la remisión del cuadro clínico.